Impact of sleep, neuroendocrine, and executive function on health‐related quality of life in young people with craniopharyngioma. (22nd March 2021)

• Record Type: Journal Article
• Authors: Niel, Kristin A; Klages, Kimberly L; Merchant, Thomas E; Wise, Merrill S; Hancock, Donna; Caples, Mary; Mandrell, Belinda N; Conklin, Heather M; Crabtree, Valerie Mclaughlin
• Is Part Of: Developmental medicine & child neurology. Volume 63:Number 8(2021)
• Page Start: 984
• Page End: 990
• Publication Date: 2021-03-22
• Subjects: Child development -- Periodicals; Pediatric neurology -- Periodicals; 616.8
• DOI: 10.1111/dmcn.14866
• Languages: English
• ISSNs: 0012-1622

Abstract

Abstract : Aim: To examine the impact of clinical factors, cognitive deficits, and sleepiness on health‐related quality of life (HRQoL) among young people with craniopharyngioma. Method: Seventy‐eight patients (67% White; 41 males, 37 females; mean age 10y 8mo, SD 3y 11mo, range 6–20y) with craniopharyngioma were assessed for tumor extent and diabetes insipidus. All patients underwent overnight polysomnography and multiple sleep latency tests after surgical resection. Executive functioning was assessed using parent‐reported measures. Patients and their parents completed measures of HRQoL. None had a history of previous radiation therapy. Results: Path analysis was used to test hypothesized relations while controlling for demographic and disease characteristics. Analyses revealed poorer parent‐reported HRQoL among young people with greater executive functioning symptoms (estimate −0.83; p <0.001). Direct and indirect effects were found among diabetes insipidus, executive functioning, and parent‐reported HRQoL. Diabetes insipidus directly predicted greater global executive functioning impairment (estimate 5.15; p =0.04) and indirectly predicted lower HRQoL through executive functioning impairment (estimate −4.25; p =0.049). No significant effects were found between excessive daytime sleepiness, tumor hypothalamic involvement, diabetes insipidus, executive functioning, and patient‐reported HRQoL. Interpretation: These findings suggest that young people with craniopharyngioma presenting with diabetes insipidus may benefit from targeted neurocognitive and psychosocial screening to inform interventions. What this paper adds Children with craniopharyngioma and executive functioning impairment are more likely to have poorer health‐related quality of life (HRQoL). Diabetes insipidus, a complication associated with surgery, predicted greater executive functioning impairment. Diabetes insipidus indirectly predicted lower parent‐reported HRQoL through executive functioning impairment. What this paper adds: Children with craniopharyngioma and executive functioning impairment are more likely to have poorer health‐related quality of life (HRQoL). Diabetes insipidus, a complication associated with surgery, predicted greater executive functioning impairment. Diabetes insipidus indirectly predicted lower parent‐reported HRQoL through executive functioning impairment. This article is commented on by Cheetham and Wood on page 895 of this issue. Impacto del sueño, las funciones ejecutivas y aspectos neuroendócrinos en la calidad de vida relacionada con la salud en jóvenes con craneofaringioma: Objetivo: Examinar el impacto de factores clínicos, déficits cognitivos y somnolencia sobre la calidad de vida relacionada con la salud (CVRS) entre los jóvenes con craneofaringioma. Método: Se evaluaron setenta y ocho pacientes (67% blancos; 41 varones, 37 mujeres; edad media 10 años 8 meses, DE 3 años 11 meses, rango 6‐20 años) con craneofaringioma determinando la extensión del tumor y la diabetes insípida. Todos los pacientes fueron sometidos a polisomnografía durante la noche y múltiples pruebas de latencia del sueño después de la resección quirúrgica. Las funciones ejecutivas se evaluaron mediante cuestionarios tomados a los padres. Los pacientes y sus padres completaron instrumentos de medición de CVRS. Ninguno tenía antecedentes de radioterapia previa. Resultados: Se utilizó el análisis de pautas para evaluar relaciones hipotéticas tomando en cuenta las características demográficas y de la enfermedad. Los análisis revelaron una disminución de la CVRS informada por los padres entre los jóvenes con mayores síntomas de mal funcionamiento ejecutivo (estimación ‐0, 83; p <0, 001). Se encontraron efectos directos e indirectos entre la diabetes insípida, las funciones ejecutivas y la CVRS informada por los padres. La diabetes insípida predijo directamente un mayor deterioro global del funcionamiento ejecutivo (estimación 5, 15; p = 0, 04) e indirectamente predijo una menor CVRS a través del deterioro del funcionamiento ejecutivo (estimación ‐4, 25; p = 0, 049). No se encontraron efectos significativos entre la somnolencia diurna excesiva, la afectación hipotalámica del tumor, la diabetes insípida, el funcionamiento ejecutivo y la CVRS informada por el paciente mismo. Interpretación: Estos hallazgos sugieren que los jóvenes con craneofaringioma que presentan diabetes insípida pueden beneficiarse de la evaluación de aspectos neurocognitivos y psicosociales con el objetivo de orientar las intervenciones. Impacto do sono, função neuroendócrina e executiva na qualidade de vida relacionada à saúde em crianças pequenas com craniofaringioma: Objetivo: Examinar o impacto de fatores clínicos, déficits cognitivos, e sono na qualidade de vida relacionada à saúde (QVRS) entre crianças pequenas com craniofaringioma. Método: Setenta e oito pacientes (67% brancos; 41 do sexo mascuilno, 37 do sexo feminino; média de idade 10a 8m, DP 3a 11m, variação 6–20a) com craniofaringioma foram avaliados quanto a extensão do tumor e diabetes insípido. Todos passaram por polissonografia noturna e testes múltiplos de latência do sono após ressecção cirúrgica. A função executiva foi avaliada usando medidas reportadas pelos pacientes. Pacientes e seus pais completaram medidas de QVRS. Nenhum teve história previa de radioterapia. Resultados: Análise de via foi usada para testar relações hipotetizadas enquanto se controlava por características demográficas e da doença. As análises revelaram pior QVRS reportada pelos pais entre jovens com mais sintomas do funcionamento executivo (estimativa −0, 83; p <0, 001). Efeitos diretos e indiretos foram encontrados entre diabetes insípido, função executiva, e QVRS reportada pelos pais. O diabetes insípido previu diretamente maior deficiência global no funcionamento executivo (estimativa 5, 15; p =0, 04) e indiretamente menor QRRS por meio da deficiência no funcionamento executivo (estimativa −4, 25; p =0, 049). Nenhum efeito significativo foi encontrado entre sono diurno excessivo, envolvimento hipotalâmico do tumor, diabetes insípido, função executiva, e QVRS reportada pelos pais. Interpretação: Estes achados sugerem que jovens com craniofaringioma que apresentam diabetes insípido podem se beneficiar de rastreio neurocognitivo e psicossocial para informar as intervenções.